坦桑尼亞西北部一家三級護理醫院的兒童腸套疊:在資源有限的環境下的診斷和治療挑戰

背景

腸套疊是兒童腸梗阻的常見原因，如果不及時治療，會導致嚴重的發病率和死亡率。坦桑尼亞缺乏關於兒童腸套疊的前瞻性研究，特別是研究領域。本研究描述了在我們的環境中兒童腸套疊的模式、臨床表現和管理結果，並強調了該病管理中的挑戰性問題。

方法

這是一項對在Bugando醫療中心接受腸套疊手術的10歲以下患者的前瞻性描述性研究。該研究獲得了相關部門的倫理批準。數據分析采用SPSS 17.0版本。

結果

共對56例患者進行了研究。男女比例為3.3:1。中位年齡為6個月。四分之三的患者小於1年。91.1%的病例病因以特發性為主。24例(42.5%)患者出現典型的血便、嘔吐和腹脹/腹痛三聯征。臨床診斷為腸套疊的占71.4%。所有患者均接受手術治療。腸套疊最常見的類型為回腸絞痛(67.9%)。26例(46.4%)患者需要腸切除。 The rate of bowel resection was significantly associated with late presentation > 24 hour (p= 0.001)。並發症發生率32.1%，手術部位感染發生率37.5%。中位住院時間為7天。接受腸切除術和出現並發症的患者住院時間更長，這具有統計學意義(p < 0.001)。死亡率為14.3%。年齡< 1歲、症狀延遲、相關腹膜炎、腸切除和手術部位感染是死亡率的主要預測因素(p < 0.001)。患者隨訪普遍較差

結論

本院腸套疊的特點是出現較晚，缺乏非手術複位的專業設施和訓練有素的人員。因此，手術仍然是我們中心的主要治療手段。高度的懷疑和對患者的適當評價對於早期診斷和及時確定治療至關重要，以便減少與這一疾病有關的發病率和死亡率。

腸套疊定義為腸近段內翻至腸遠段[1］．它仍然是嬰兒和幼兒腸梗阻的常見原因，如果不及時治療，會導致嚴重的發病率和死亡率[1，2］．發病高峰年齡為4至8個月[2］．在美國，大約三分之二的病例發生在1歲以下[3.］．其發病率估計約為每2000例活產1例。

總體而言，男女比例約為3:1。隨著年齡的增長，性別差異變得明顯;年齡大於4歲的患者，男女比例為8:1 [2，3.］．

據報道，90%的腸套疊是特發性的，很少與梅克爾憩室、實性腸病變和腸淋巴瘤等病理引點相關[4- - - - - -6］．據報道，術後和鈍性腹部外傷後也會發生腸套疊[7］．

腸套疊患者常出現多種非特異性症狀，包括嘔吐、疼痛、煩躁和食欲減退。隻有不到四分之一的兒童出現嘔吐、疼痛和帶有或不帶有腫塊的血便等典型症狀，這使腸套疊成為一種難以臨床診斷的疾病[8- - - - - -10］．

腸套疊的診斷具有挑戰性，因為其臨床表現多種多樣，且與其他腹部疾病重疊，這種情況往往導致診斷延誤[9- - - - - -11］．假設腸套疊的延遲診斷增加了手術治療的發生率和並發症的風險[11- - - - - -13］．

腸套疊的成功處理取決於早期識別和診斷、充分的液體複蘇和及時複位[14］．腸套疊的治療已從主要的手術治療發展到首選非手術複位空氣或鋇造影劑。非手術複位腸套疊已被證明可縮短住院時間，縮短康複時間，並降低與腹部大手術相關的並發症風險[15］．然而，一些發展中國家的報告指出，由於某些不明確的原因，手術治療仍是腸套疊的常規治療方法[16- - - - - -18］．

據報告，與在較發達國家的治療結果相比，在這些環境中的治療結果也較差[19］．造成這種情況的原因是疾病的呈報延遲，加上缺乏訓練有素的人員和缺乏診斷和治療設施，這是資源有限環境中的一個共同特點[16］．許多非洲中心已記錄，遲發是腸套疊死亡率和發病率高得令人無法接受的原因之一[16，20.］．我們所在地區的大多數關於這一疾病的研究都是回顧性的，因此我們開展了這項前瞻性研究，描述我們在這一疾病方麵的經驗，概述坦桑尼亞西北部三級護理醫院中兒童腸套疊的模式、臨床表現和管理結果，並強調在我們當地環境中管理這一疾病的挑戰性問題。

研究設計與設置

本研究是對2010年8月至2012年7月在Bugando醫療中心接受腸套疊手術的10歲以下患者的前瞻性描述性研究。布甘多醫療中心是一家有1000個床位的轉診醫院，位於坦桑尼亞西北部的姆萬紮市，位於維多利亞湖南部邊界。它也是天主教健康與聯合科學大學(CUHAS)的教學醫院。該醫院為坦桑尼亞西北部鄰近地區約1300萬人口提供服務。超過50%的人口在這家醫院尋求服務。

研究人群

研究人群包括所有在Bugando醫療中心兒科外科病房接受腸套疊手術的10歲及以下患者。10歲以上有手術問題的兒童入住成人外科病房，因此被排除在研究之外。招募的病人是在急症科，兒科醫療和外科病房進行初步複蘇後，由住院外科團隊。在獲得父母或監護人的知情書麵同意後，符合納入標準的患者被連續納入研究。

術前診斷為腸套疊，經臨床和影像學檢查，最終診斷在手術中得到確認。隻有在手術中被證實為腸套疊的患者被納入研究。

術前，所有納入研究的患者都進行了靜脈輸液以糾正體液和電解質不足;胃吸入;導尿和廣譜抗生素覆蓋。充分的水合作用表明每小時排尿量為30毫升/小時。相關的術前檢查包括細胞容量、血清電解質、尿素和肌酐、血型和交叉匹配。所有患者均行直立、仰臥位x線檢查，胸部x線透視。一些患者也進行了腹部超聲檢查，因為它並不總是現成的。由於我們中心缺乏這些設施和訓練有素的人員，我們沒有對任何患者進行診斷或治療目的的鋇灌腸和腹部CT掃描。

複蘇後，所有患者在全身麻醉下，通過橫線或中線切口進行剖腹探查。手術由顧問外科醫生或高級住院醫師在顧問外科醫生的直接監督下進行。

術後患者保持口服為零，直到腸音恢複，同時拔掉鼻胃管。術後7-10天拆線。隨訪患者直到出院或死亡。存活的患者在出院後接受長達6個月的隨訪。

數據收集

數據收集采用預先測試的編碼問卷。問卷中使用的數據包括;社會人口統計數據(年齡、性別、居住地區)、臨床表現、患病時間、發病月份(季節性)、診斷方式、治療方式、手術結果、手術方式和結果衡量標準(如術後並發症、死亡和住院時間)。

統計數據分析

使用社會科學統計包(SPSS) 17.0版本的Windows (SPSS，芝加哥IL，美國)進行統計分析。計算連續變量的中位數(+ IQR)和範圍，而使用比例表和頻率表來總結分類變量。采用χ2檢驗檢驗分類變量中獨立變量(預測變量)和因變量(結果變量)之間相關性的顯著性。以P < 0.05為顯著性水平。采用多因素logistic回歸分析確定預測術後並發症、住院時間和死亡率的預測變量

道德的考慮

在研究開始前，研究對象的父母或親屬需獲得書麵知情同意，並獲得中國協和大學/英國醫學委員會聯合機構倫理審查委員會的批準。

Socio-demographic數據

在研究期間，共有59例患者因腸套疊引起的急性腸梗阻而接受剖腹探查。其中，3例患者因不符合納入標準而被排除在研究之外。因此，共有56名患者被納入研究。其中男性43人(76.8%)，女性13人(23.2%)，男女比例為3.3:1。患者就診時年齡為3個月至120個月，中位年齡為6個月(IQR為4 - 8個月)。4 ~ 8月齡為發病高峰。75%的患者在發病時年齡小於1歲(12個月)(圖1)．大部分患者45例(80.4%)來自距離研究區相當遠的農村地區。

招生模式

在56名患者中，40名(71.4%)患者因診斷不確定或診斷已確定而從周邊醫院轉診接受進一步治療，其餘16名(28.6%)患者直接在布甘多醫療中心住院。在直接入住布甘多醫療中心的16名患者中，9人(56.3%)因其他疾病接受治療，即;胃腸炎4例，痢疾3例，非特異性腹痛2例。對於那些因其他疾病而接受治療的人來說，決定轉介給外科醫生是由腹脹的情況引起的。

病因和季節性

本研究中有51例(91.1%)腸套疊的病因為特發性，其餘5例(8.9%)有病理引點。腸套疊發病率在幹旱月份(5月至10月)較高，在雨季(11月至4月)發生率較低。我們無法觀察到相關的病毒性疾病如上呼吸道疾病的高發病率。

臨床表現

症狀持續時間為1 ~ 14天，中位持續時間為4天(IQR為2 ~ 8天)。大多數患者(53.6%)出現在3 - 5天之間(表2)1)．腹脹是85.7%的病例最常見的症狀。症狀持續24小時為>的兒童更常見出現腹脹(80.4% vs 5.4%， p = 0.00)。大多數患者(89.3%)被評估為脫水，需要在手術前進行液體複蘇(表1)．24例(42.5%)患者出現典型的血便/直腸出血、嘔吐和腹脹/腹痛三聯征。腹部腫塊常因腹部粗壯或緊張而難以觸診，僅6例(10.4%)可觸診。

腸套疊的診斷

術前診斷腸套疊的有40例(71.4%)，影像學診斷為腸套疊的有5例(僅經腹部超聲檢查的有5例)，影像學診斷為腸套疊的有5例(10.7%)，開腹手術診斷為腸梗阻的有11例(19.6%)。具體診斷是腸套疊，然後在手術中得到確認。由於我們中心缺乏這種設施和訓練有素的人員，造影灌腸沒有在我們的任何患者中進行。所有患者(100%)腹部平片顯示51例(91.1%)患者有腸梗阻特征。腹部平片均未發現腸套疊。

治療方式

本研究所有患者(100%)均在複蘇後進行手術治療。回腸絞痛是腸套疊最常見的類型，占67.9%的患者2)．壞疽和穿孔分別有14例(25.0%)和5例(8.9%)。5例(8.9%)病理引點為Peyer’s patches淋巴樣增生3例，腸息肉1例，闌尾後殘端1例。在53.6%的病例中，成功的手工複位是最常見的手術類型。56名兒童中有26名(46.4%)需要進行腸切除術，並進行一次吻合(42.8%)或造瘺(3.6%)2)．2例行腸切除造口術的患者中，1例因切除壞疽性末端回腸而行回腸造口術，1例因切除結腸-結腸腸套疊患者的壞疽性結腸腸套而行結腸造口術。26例需切除腸的患者中，壞疽腸14例(53.8%)，手工複位失敗8例(30.8%)，穿孔5例(19.2%)。腸切除率與晚發病24小時>顯著相關(p = 0.001)。本研究未嚐試非手術治療。

治療結果

18例(32.1%)患者共發生24例(42.9%)術後並發症。其中，手術部位感染是最常見的術後並發症，占37.5%3.)．在這些術後並發症中，腹部膿腫、傷口裂開和複發性腸套疊需要手術治療，其餘均成功保守治療。

總體住院時間為1天至24天，中位數為14天(IQR為12至16天)。非幸存者的住院時間為1天至8天，中位數為3天(IQR為1至5天)。接受腸切除術的患者中位住院時間明顯更長(16天vs 9天);p= 0.012)和出現術後並發症的患者(14天vs 10天;p= 0.003)。

8例患者死亡，死亡率為14.3%。多因素logistic回歸分析顯示，年齡< 1歲(OR = 1.5, 95% CI (1.1-8.5)， p = 0.021)、發病延遲(> 24小時)(OR = 0.3, 95% CI (0.1- 0.9)， p = 0.011)、相關腹膜炎(OR = 5.5, 95% CI (3.4- 8.8)， p = 0.004)、腸切除(OR =7.4, 95% CI (5.9-10.7)， p = 0.001)、手術部位感染(OR = 1.5, 95% CI (1.2-4.7)， p = 0.022)是死亡率的主要預測因素。

患者隨訪

在48名幸存者中，46名(95.8%)患者順利出院，其餘2名(4.2%)患者不遵醫囑出院。在本研究的幸存者中，沒有患者患有永久性殘疾2)．在幸存者中，23例(47.9%)患者在出院後3至6個月可進行隨訪，其餘25例(52.1%)患者失去隨訪。

腸套疊是一種常見的兒童疾病，在世界各地導致嚴重的發病率和死亡率，也是嬰兒和幼兒腸梗阻的較常見原因之一[1］．在這篇綜述中，四分之三的患者都在一歲以內，這與其他地方的研究結果一致[1，16，21- - - - - -24]，但與尼日利亞其他有關5歲以上年齡組兒童腸套疊的報告不同[25，26］．還有，Elebute和Adesola [27]報道了1歲以上兒童腸套疊的高發生率。該研究顯示，男性比女性受影響更大，男女比例為3.3:1，這與其他工人的結果相當[1，2，16，17，20.，28- - - - - -30.］．其他作者報告了女性優勢[31］．然而，造成這種年齡和性別差異的確切原因尚不清楚。

在本研究中，超過80%的患者來自距離研究區相當遠的農村地區，這與其他研究一致[16，17，30.這一觀察結果對衛生保健設施的可及性和對該疾病的認識具有意義。

兒童腸套疊的病因仍是一個難題，因為90%以上的病例是特發性的[3.，5- - - - - -7，16，30.，31］．在我們的研究中，91.1%的患者報告了特發性腸套疊，其餘8.9%的患者出現了病理引點，如3例患者出現Peyer’s patches的淋巴樣增生，1例患者出現腸息肉，1例患者闌尾切除後出現腸息肉。幾項研究報告了特發性腸套疊的發病率具有季節性變化，其高峰與病毒性呼吸道感染和腹瀉疾病的發病率高峰相一致[32，33］．在本研究中，我們觀察到明顯的季節變化，在幹旱月份(5月至10月)發病率明顯增加，而在雨季(11月至4月)發病率較低。其他作者也報告了類似的季節性變化[16，22，26，30.］．病毒性疾病，如腸胃炎、上呼吸道感染及其他流感樣疾病，是特發性腸套疊的易感因素[34，35］．這些疾病在幹旱月份發病率的增加可能是觀察到的季節變化的原因。然而，在我們的患者中沒有記錄這些相關疾病發病率的增加。

我們患者腸套疊的臨床表現與其他在發展中國家進行的研究並無不同[16，17，20.，27，30.，31，36］．大多數患者就診時間超過4天，與發達國家的報告相比，這個數字更長[4，9，15，19以小時為單位的持續時間。我們的一些患者出現較早，但在兒科病房因其他醫療疾病接受治療，當出現腹脹時，轉診給外科醫生，這表明在我們的環境中以及在資源有限環境中的其他類似研究中，保健提供者缺乏對病情的認識[16，30.，36］．因此，本研究中的大多數患者都是在疾病進展的晚期，也就是絕對腸道出現的時候挑選的。本研究中出現較晚的原因可能是腸套疊在最初階段的診斷通常是困難的，由於症狀模糊和非特異性，導致患者長期未診斷，在兒科病房或周邊醫院接受對症治療，隨後在腸梗阻出現時較晚就診於外科醫生。在資源有限的環境下，醫生與病人的比例較低，導致專業知識分布不均，這使得衛生中心和大多數外圍醫院難以對腸套疊進行診斷，因為這些地區的初級衛生保健工作者在麵對相對常見的差異(如腸胃炎)時，可能無法充分應對挑戰。這就需要在我們環境中的醫生、護士和家長之間開展一場緊急的意識運動，以提高懷疑的指數，並增加這種情況的早期表現率。隻有42.5%的患者報告有嘔吐、絞痛性腹痛和紅醋栗果凍大便的經典三聯征。來自非洲的其他研究也顯示了經典表現的報告率低[16，20.］．Kuremu [30.在他的患者中有17%出現了這種症狀。其他作者的報告分別為33%、32%和7.5% [17，37，38]。初級衛生保健提供者必須意識到這一點，因為許多病人可能在關鍵時刻被遺漏。

腸套疊的診斷因地區而異。在發達國家，超過95%的腸套疊病例是通過放射診斷(空氣造影劑灌腸、腹部超聲、計算機斷層掃描等)，而在發展中國家，大多數病例是通過臨床或手術診斷腸套疊[16，17，30.］．這一觀察結果反映在我們的研究中，超過70%的患者得到了臨床診斷。這種情況的及時診斷通常依賴於初級醫師而不是外科醫生。由於臨床表現的體征和症狀往往非特異性和多樣性，初級醫師在診斷兒童腸套疊時必須繼續保持較高的懷疑指數。一些兒童放射科醫生已經通過在侵入性技術之前使用超聲篩查腸套疊來解決患者的這些非特異性表現體征和症狀[39，40］．然而，超聲檢查在該係列中並不總是容易獲得，僅在10.7%的患者中使用，因為它不會顯著影響手術治療的過程。

與來自發展中國家的其他研究一致[16，17，20.，27，30.，31，36]，手術幹預是我們所有患者的主要治療方案。這與發達國家的研究相反，在發達國家的研究中，腸套疊通常通過非手術複位來處理，隻有當懷疑腸穿孔或放射複位失敗時，才需要手術複位[41- - - - - -43］．非手術複位腸套疊已被證明可縮短住院時間，縮短康複時間，並降低與腹部大手術相關的並發症風險[15］．然而，盡管報道了非手術治療的好處，手術仍然在腸套疊的管理中有明確的作用。有腹膜炎表現的病例，或不能通過非手術方式複位的病例，以及有病理引點和/或腸道並發症的患者，都可能需要手術治療[44］．在本研究中，由於出現晚，缺乏專業設施和訓練有素的人員，沒有進行非手術複位。放射科缺乏合格的人員，加上對放射複位缺乏熱情，使許多工作轉移到外科醫生身上。

在本研究中，回腸腸套疊是剖腹手術中最常見的類型。這與其他地方的研究結果一致[1，5，16，17，20.，30.，31，33]、[36］．我們無法確定這種觀察的原因。

在我們的研究中，腸切除術率為46.4%，高於肯尼亞報道的33%和39% [30.]和坦桑尼亞[16］．在我們的研究中，較高的腸切除術率歸因於向外科醫生介紹的時間較晚，這反映了我們社區的健康意識水平低。遲發可能導致腸壁水腫加重和腸套疊推進，這明顯降低了非手術複位的機會[44］．很明顯，症狀的持續時間顯示了並發症的發病率的一個重要因素，必要的是腸切除。加強健康教育，提高健康意識，鼓勵病人盡早到醫院就診，可降低腸道切除率以及與該病有關的發病率和死亡率。

並發症的存在對腸套疊患者的最終預後有影響。與其他研究一致[1，16，17，20.，30.，36，44]，手術部位感染是本研究中最常見的術後並發症。在本研究中，我們發現總複發率為8.3%，這與之前發表的8 - 10%的複發率一致[45- - - - - -47］．在這項研究中，發現並發症的存在與高死亡率和延長住院時間有關。

在本研究中，住院時間的總體中位數為14天，高於Ekenze的報告et al。［44在尼日利亞。我們住院時間延長的原因可以解釋為我們的研究中存在大量的術後並發症和腸切除患者。然而，由於包括坦桑尼亞在內的大多數發展中國家的社會經濟條件較差，我們的患者住院時間可能比預期的長。

本研究的總死亡率為14.3%，高於Ekenze報告的8.5%et al。［44在尼日利亞。Harounaet al。［48]觀察到尼日爾兒科腸套疊病例的死亡率高達55%。這是由於延遲出現和晚期腹膜炎，加上設施不足，以處理這些具有挑戰性的病例。在我們的研究中，高死亡率歸因於年齡< 1歲、症狀延遲(> 24小時)、相關腹膜炎、腸切除和手術部位感染的存在。解決這些導致我們患者高死亡率的因素是必須的，以便能夠降低與該疾病相關的死亡率。

本研究中患者的隨訪情況普遍較差，超過50%的患者失訪，且沒有長期並發症的數據。這一觀察結果與在發展中國家進行的其他研究一致[16，20.，30.］．在我們的研究中，患者隨訪不佳可能是由於大多數患者在研究期結束時失去隨訪。

本研究中的高發病率和死亡率是由於疾病的延遲呈遞、缺乏診斷和治療設施以及發達國家所見的訓練有素的人員。這項研究的結果是在大多數發展中國家所見的診斷和治療挑戰的典型例子，在這些國家，該病的特征之一是該病的出現延遲，加上缺乏診斷和治療設施和非手術減數治療方麵受過培訓的人員，以及轉診係統不良[16，20.］．

在我們的環境中，兒童腸套疊的處理與高發病率和死亡率相關，主要是由於就診晚、轉診係統差和缺乏診斷和治療設施。外科手術仍然是我們中心的主要治療手段，因為非手術複位的提出太晚，缺乏專門的設施和訓練有素的人員。我們希望，非手術複位的專業設施和訓練有素的人員的早期展示和可用性將鼓勵在我們中心的選定病例中使用這種治療方式。高的懷疑指數、完善的轉診係統、對患者的適當評估是早期診斷和及時確定治療的必要條件，以降低與該病相關的發病率和死亡率。在這項研究中發現的與高發病率和死亡率相關的因素需要解決。

我們要向所有參與編寫這篇手稿的人表示感謝。特別感謝我們的研究助理為我們收集數據和我們敬愛的患者。

作者和聯係

1. 坦桑尼亞姆萬紮布甘多天主教衛生與聯合科學大學外科

   Phillipo L Chalya & Alphonce B Chandika

2. 坦桑尼亞姆萬紮布甘多天主教衛生和聯合科學大學兒科

   尼曼M Kayange

相應的作者

對應到Phillipo L Chalya．

相互競爭的利益

作者聲明他們沒有競爭利益。這項研究沒有外部資助。運營費用由作者承擔。

作者的貢獻

ABC和PLC參與了研究設計、文獻檢索、數據分析、稿件撰寫和編輯。另外，PLC提交了稿件。NMK參與了患者的初始管理、數據分析、稿件撰寫和編輯。所有的作者都閱讀並認可了最終的手稿。

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