新生兒特發性腹膜出血表現為陰囊血腫:這是一個診斷挑戰?

背景

新生兒特發性腹膜出血在臨床實踐中非常罕見。

案例展示

一例陰囊出血(SH)合並腹腔內出血和急性貧血。早期手術指征包括大量陰囊血腫，快速發作嚴重貧血，病因不明。

結論

新生兒陰囊血腫病例的臨床和診斷方法應仔細考慮，因為起源是腹部的，除了腹部/陰囊超聲外，術前計算機斷層掃描(CT)或磁共振成像(MRI)應作為診斷工作的一部分。

特發性腹膜出血(IH)是新生兒罕見的疾病，通常是由於脾髒破裂[1，2］．此外，新生兒的陰囊血腫(SH)雖然罕見，但需要及時診斷和手術幹預[3.，4，5，6，7，8］．SH通常由睾丸扭轉、腎上腺出血(NAH)和分娩相關創傷引起。然而，在某些病例中，病因可能不清楚，手術探查結果為陰性[6一般來說，這種情況在完全診斷前不需要進行早期手術。我們提出一例新生兒急性SH，這被發現是繼發於IH。

一例頂點呈現的男嬰在妊娠39周時經Kristeller手術陰道分娩。產科史對妊娠37周時意外摔下樓梯造成的產婦創傷有重要意義。準確的產前超聲檢查沒有顯示與創傷相關的病變或異常。

新生兒出生體重3470 g。1 min和5 min Apgar評分分別為8/9和9/9。出生時，新生兒表現為初始右側鞘膜積液。右側陰囊腫脹伴藍色變色(圖。1)在出生後5小時出現。所有的鑒別診斷程序都是為了排除絞窄性疝，NAH和睾丸扭轉。腹部和睾丸超聲及多普勒檢查顯示右側睾丸腫大(直徑14mm)，被高密度高回聲組織包圍，存在血液低回聲層，輕度腹水，無無納。彩色多普勒示清晰的血管斑點(圖。2)，以確認血液流動。初步診斷為特發性SH。

出生7小時後，患兒整體狀況突然惡化，開始麵色蒼白，血壓下降，出現心動過速。由於這些原因，他住進了新生兒重症監護室(NICU)。

體格檢查顯示外形不佳，瞳孔不活躍，鞏膜黃疸，腹部呈球狀，不太好治，右半陰囊有藍色的變色。生命體征為脈搏155次/分鍾，呼吸38次/分鍾，體溫36.7°C，血壓60/40 mmHg。x線攝於患兒手術前的直立狀態，顯示中度腹脹，無明顯的水氣水平，無膈下鐮狀和非空的直腸壺腹。實驗室檢測pH值7.1，血紅蛋白8.2 g/dL，紅細胞壓積25.4%，白細胞計數28,280/mm^3.，血小板計數28.2萬/mm^3.．

總膽紅素和直接膽紅素水平分別為10.71和0.43 mg/dL。其他跡象正常。凝血酶原時間和活化部分凝血活酶時間正常。輸血50毫升濃縮紅細胞足以使病人病情穩定下來。雖然新生兒病情穩定，診斷檢查已完成，但出血原因仍不清楚;懷疑源於陰囊，提示需要手術探查。腹腔鏡方法在新生兒中是常規使用，但不用於陰囊疾病(陰囊疾病是我們的術前診斷)。手術需要父母的書麵同意。在全身麻醉下，切開腹股溝探查精索血管和睾丸。我們發現精索與周圍組織有嚴重粘連; however, this adhesion could not be explained by the recent bleeding episode. Also, the peritoneal vaginal duct was filed with red clotted blood while the testis appeared structure and perfused normally. After the cause of scrotal bleeding could not be found, we decided to extend the inguinal incision and reached the right iliac fossa through a subcutaneous dissection. At this point, the fascia was opened, and an hemoperitoneum was drained. At the same time, all intestinal segments, epigastric vessels, liver margins, and surrounding structures were explored; however, no cause of bleeding could be found. After drainage, the bleeding appeared completely stopped, and it was then decided not to proceed with a xifo-pubic laparotomy to further investigate the origin of bleeding. In fact, the modern approach to abdominal blunt trauma recommends not proceeding with the extended laparotomy if bleeding has stopped and hemodynamic parameters are stable.

第二天，考慮到出血原因不明，且腹部超聲沒有提供有用的信息(明顯依賴於手術人員)，我們進行了腹部CT造影劑掃描，顯示膈下間隙和脾腎靜脈之間有血聚集(圖2)。3.)．家長們更喜歡腹部CT，因為這種手術不需要額外的麻醉。另一方麵，陰囊區域是正常的。術後過程無異常。術後第7天新生兒出院，睾丸及腹部超聲及血檢值正常，診斷為IH。在2周的超聲隨訪中，在腎和脾血管之間發現了微小的血腫。新生兒及父母全凝血情況正常。

出院2個月後對新生兒進行評估，此時腹部和睾丸超聲檢查正常，無殘留液體跡象。嬰兒各項生長指標正常。

新生兒腹腔內出血並不常見[1，2］．此外，特發性SH是一種罕見的疾病[3.，4，5］．這兩種相關疾病和嚴重貧血的報道很少。我們的病例是一個與急性嚴重貧血有關的兩種情況的不尋常的組合。新生兒陰囊腫脹伴/不伴藍色變色可由鞘膜積液、腹股溝疝、睾丸炎、胎糞性腹膜炎、睾丸外傷、睾丸腫瘤和/或睾丸扭轉引起[7］．圍產期窒息、敗血症和凝血異常引起的腹腔大出血也可引起SH [8］．在我們的病例中，基於診斷和實驗室測試結果，我們排除了所有先前的情況。出生後立即進行體格檢查和超聲檢查，排除睾丸扭轉。

此外，還進行了鑒別診斷，包括新生兒出血性疾病、彌散性血管內凝血敗血症和實體器官損傷(腎上腺損傷、肝髒和脾髒損傷)。然而，我們仍然無法做出術前診斷。這一發現證實了SH可能是一個非常困難的診斷挑戰。此外，術後CT掃描並沒有明確定義SH的原因。

新生兒腎上腺出血是腹腔內出血最常見的原因之一，雖然不常見，但SH是NAH的一種極其罕見的表現[9，10］．腎上腺出血導致的SH涉及兩個睾丸，可以很容易地通過腹部超聲診斷。新生兒急性陰囊鑒別診斷中納入NAH可避免不必要的手術探查[11，12］．然而，在我們的病例中，由於貧血發作和病因不明，手術幹預是在緊急情況下進行的。

在我們的病例中，分娩前最後兩周的意外創傷很可能引起了不明原因的部分血管病變。陰道難產導致腹腔和陰囊出血，加重了部分損傷。幾篇論文表明，在分娩過程中使用產鉗或真空輔助會增加分娩損傷的發生率[13］．Pignotti等人報道了一例采用真空抽液器和Kristeller手法出生的足月嬰兒，其症狀類似，但更為嚴重，表現為無反應性失血性休克，最終在術前死亡。眾所周知，分娩過程中直接或間接的創傷都可能造成實體器官或血管損傷[14，15］．文獻報道，僅以SH為表現的病例術前診斷困難，通常需要緊急手術探查陰囊[6］．事實上，在這些情況下，陰囊或腹股溝手術方法是合理的。相反，陰囊血腫的最常見病因，如腎小球腎炎，通常采取保守治療[16］．此外，自限性腹膜出血的處理在腹部創傷中很常見，在無血流動力學不穩定的情況下不應進行手術探查[6］．因此，觀察到腹膜在手術中自我限製，證明了決定不繼續進行更廣泛的手術入路。在初步評估時，這種手術策略似乎有風險;然而，它被證明是安全有效的管理這個新生兒。

新生兒期急性SH是一種罕見的情況，需要及時診斷和可能的緊急幹預與更有限的手術方法。新生兒陰囊血腫的臨床和診斷方法應仔細考慮，除腹部/陰囊超聲外，術前CT掃描或MRI應作為診斷工作的一部分。

SH最常見的原因是睾丸扭轉、腎上腺出血、分娩創傷和/或血小板減少。然而，如果在分娩後的最初幾個小時內發生SH，則應考慮高度懷疑與創傷相關的分娩。

SH可能是更嚴重的情況的基礎，如腹膜出血危及生命，這需要立即手術幹預。自限性腹膜出血應保守處理。

仔細評估妊娠期間任何報道的創傷可以預防急性情況，如腹腔出血導致嚴重貧血相關的SH。

不適用。

• 2022年1月31日

  對本文的更正已發表:https://doi.org/10.1186/s13052-022-01212-x

IH:

特發性腹腔積血

承憲:

陰囊血腫

不:

腎上腺出血

不適用。

沒有創始來源。

作者及隸屬關係

1. 意大利福賈市，福賈大學醫學和外科科學係

   Alessia Salatto, Flavia Indrio, victoria Campanella, Cosetta Maggipinto和Fabio Bartoli

2. 意大利福賈市奧斯達裏烏尼提大學兒科外科

   Raffaella Cocomazzi, Francesco Canale和Maria Nobili

3. 意大利福賈“Ospedali Riuniti”AUO新生兒科

   詹弗蘭科馬費伊

貢獻

AS和FI詳細闡述了手稿。VC和CM在診斷檢查期間跟蹤患者;FB、RC進行手術治療;合作構思稿件，審核並批準所有草稿和最終稿件。FC, MN和GM審閱並批準了所有的草稿和最終稿。作者閱讀並批準最終的手稿。

作者的信息

不適用。

相應的作者

對應到弗Indrio．

倫理批準並同意參與

不適用。

發表同意書

患者的母親簽署了一份書麵知情同意書，同意將病例發表。

相互競爭的利益

所有作者之間沒有利益衝突。

出版商的注意

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