陰囊蛇形的病變

背景

中縫囊腫通常是良性和無症狀的男性生殖器病變。雖然不常見，但感染可能是一種並發症。

案例展示

我們在此報告一位四歲孩童因一蛇形紅腫病灶從陰莖根部延伸至會陰而到急診室就診。懷疑為感染的中縫囊腫，病人接受了手術治療和抗生素治療，症狀完全消失。液體培養結果為陽性粘質沙雷氏菌．

結論

感染是一種罕見的並發症，尤其是在兒童時期。為了防止複發和臨床症狀，大多數作者建議手術切除後進行一期閉合。以防感染引起的粘質沙雷氏菌，慢性肉芽腫疾病應始終排除。

中縫中間囊腫是一種男性生殖器的胚胎融合異常，它沿陰莖中縫中間從陰道口到會陰發展[1］．其臨床表現通常為水樣單發囊腫、多發囊腫或位於陰莖腹中線及會陰部的管狀病變[2］．他們在兒童時期的診斷非常罕見，可能是因為高達75%的病例是無症狀的[2，3.，4］．因此，患者通常出現在生命的第二至第三十年[5］．感染、破裂和性幹預是最常見的並發症[4］．

我們提出的情況下，兒童感染中縫囊腫誰接受手術和抗生素治療完全解決的症狀。感染是一種罕見的並發症，尤其是在兒童中。這是文獻中描述的第一個用培養分離出一種微生物的病例，這種微生物更容易引起免疫缺陷患者的感染。

一名4歲男孩因尿尿不適症4天就診急診科。尿液分析正常。未發現發熱。既往病史和家族史不顯著。生殖器的臨床檢查顯示一個蛇形的紅色病變，從陰莖和陰囊的基礎沿中線一直延伸到會陰(圖。1)．主要是觸診時疼痛。實驗性廣譜抗生素治療口服阿莫西林/克拉維酸劑量為80 mg/kg和外用妥布黴素開始。次日患兒主訴陰囊嚴重疼痛，紅腫加重，並有膿流(圖1)。2)．超聲掃描顯示陰囊中縫增厚和低回聲。腹部超聲檢查正常，未見泌尿生殖係統異常。

蛇形病變從陰莖基部開始沿陰囊中線延伸4厘米

全尺寸圖像

陰囊蜂窩組織炎，病變處有膿液分泌

全尺寸圖像

根據臨床檢查，懷疑診斷為管狀中縫正中囊腫。本例囊腫並發感染。考慮到患者對抗生素治療的反應較差，且症狀惡化，決定手術治療，並切開病灶排出化膿性液體。用氯己定治療創麵，阿莫西林/克拉維酸口服抗生素治療10 d。粘質沙雷氏菌從培養物中分離出來，但不幸的是，該材料不足以進行組織病理學確認。經治療，症狀完全消除。患者接受了手術隨訪，不需要其他幹預。然而,粘質沙雷氏菌是兒童慢性肉芽腫性疾病(CGD)感染最常見的病原體之一，尤其在泌尿生殖係統。因此，我們進行了煙酰胺腺嘌呤二核苷酸磷酸(NADPH)氧化酶功能的評估。複合體的活性導致完整排除免疫缺陷。

中縫中間囊腫是一種先天性罕見的男性生殖器病變，沿陰莖中縫中間從尿道向會陰發展[1］．它們是由子宮內尿道或生殖器褶皺閉合過程中的“組織包裹”引起的[4］．其臨床表現通常為陰莖腹側中線及會陰處的肉至黃色單發囊腫、多發囊腫或管狀病變[2］．最常見的部位是陰莖幹，其次是冠狀下、陰囊和會陰區[1］．囊腫的大小可能在一生中波動[3.］．三種組織學模式已被描述:1)尿道型內襯假層柱狀上皮，如尿路上皮;(2)表皮樣型，有鱗狀分層上皮;(3)混合型，兩種上皮細胞均有。尿道型最常見(70.1%)[4］．他們在兒童中的診斷可能被低估，診斷的中位年齡為24,6歲[5］．事實上，由於囊腫與尿道不相連，高達75%的病例無症狀，感染是一種罕見的並發症[2，6］．其他描述的並發症有囊腫破裂和成年期的性幹涉^4.為了防止複發和臨床症狀，大多數作者建議手術切除後進行一期閉合^1、5．

在感染的情況下，在成人患者中發現的最常見的微生物是淋病奈瑟菌，陰道毛滴蟲而且金黃色葡萄球菌［6］．本病例因引流液培養結果為陽性而在文獻中罕見粘質沙雷氏菌是一種常見的病原體，在免疫缺陷患者中引起感染。特別是以超氧化物生成缺陷為特征的慢性肉芽腫性疾病(CGD)，是首先要排除的免疫缺陷。CGD患者對狹窄的病原體包括以外的易感性增加粘質沙雷氏菌，金黃色葡萄球菌，伯克不過複雜的,諾卡氏菌屬物種,曲黴屬真菌物種,沙門氏菌物種和結核分枝杆菌．大多數患者最初出現在5歲以內，伴有淋巴結炎、膿腫(尤其是肝和肛周)、肺部感染、骨髓炎和敗血症。泌尿生殖係統和胃腸道係統通常受到肉芽腫性炎症的影響。診斷CGD的金標準是流式細胞術二氫臭丹胺(DHR)中性粒細胞呼吸爆發試驗，以評估煙酰胺腺嘌呤二核苷酸磷酸(NADPH)氧化酶功能[7，8］．

中縫正中囊腫的診斷是臨床的。這種情況在兒童時期通常是無症狀的，但感染或囊腫破裂偶爾會發生。在這種情況下，大多數作者建議手術切除。

本病例是文獻中第一例囊腫液體培養陽性的病例粘質沙雷氏菌。這種革蘭氏陰性菌引起的每一次感染都應懷疑有潛在的免疫紊亂，慢性肉芽腫性疾病應始終排除。

數據共享不適用於本文，因為在當前研究中沒有生成或分析數據集。

這份報告:

慢性肉芽腫性疾病

DHR:

Dihydrorhodamine

NADPH:

煙酰胺腺嘌呤二核苷酸磷酸

作者感謝Martina Bradaschia對原稿的英文修改。

不適用。

從屬關係

1. 《醫學科學》雜誌，Università得裏雅斯特，得裏雅斯特，意大利

   Sara Romano & Egidio Barbi

2. 意大利波德諾內的瑪麗亞·德格利·安傑利醫院兒科

   Roberto Dall 'Amico & Valentina Declich

3. 婦幼保健研究所————" Burlo Garofolo "————兒科，裏雅斯特，意大利

   Egidio芭比

貢獻

SR參與了研究的所有部分，構思並撰寫了這篇論文。RD對臨床管理、谘詢和修改稿件有貢獻。VD對臨床管理和谘詢工作有貢獻，並對稿件進行了修改。EB參與了研究的所有部分，並修改了手稿。所有作者閱讀並批準最終稿。

相應的作者

對應到莎拉·羅馬諾．

倫理認可和同意參與

該研究所的IRB批準了這項研究。獲得同意書。

同意出版

作者聲明，我們已獲得患者父母的書麵同意，以各種形式和媒體發布這些照片。

相互競爭的利益

作者聲明他們之間沒有利益衝突。

出版商的注意

beplay外围下载施普林格《自然》對出版的地圖和機構附屬關係中的管轄權要求保持中立。

開放獲取本文根據知識共享署名4.0國際許可協議授權，該協議允許以任何媒介或格式使用、共享、改編、分發和複製，隻要您適當地注明原作者和源代碼，提供知識共享許可協議的鏈接，並說明是否進行了修改。本文中的圖像或其他第三方材料均包含在本文的知識共享許可中，除非在材料的信用額度中另有說明。如果材料不包含在文章的知識共享許可中，並且您的預期使用不被法定法規允許或超過允許的使用，您將需要直接從版權所有者獲得許可。如欲查閱本牌照副本，請瀏覽http://creativecommons.org/licenses/by/4.0/．知識共享公共領域轉讓豁免書(http://creativecommons.org/publicdomain/zero/1.0/)適用於本文提供的數據，除非在對數據的信用額度中另有說明。

再版和權限