與家長管理訓練(PMT)相結合的眼動脫敏再處理(EMDR)治療1例PANDAS綜合征患者的急性症狀:1例報告

背景

本報告的目的是介紹一名既往隻接受過藥物治療的兒童鏈球菌相關的小兒自身免疫性神經精神疾病(PANDAS)的眼動脫敏和再處理(EMDR)治療與家長管理培訓(PMT)相結合的結果。

案例展示

該病例涉及一名11歲男孩，自6歲起表現為簡單和複雜的聲音抽搐、運動抽搐、強迫特征和易怒，此外，鏈球菌感染呈陽性結果。症狀的過程遵循複發緩解的趨勢，急性期與感染發作有關。

結論

在接受8次EMDR治療後，患兒的症狀明顯減輕，病情惡化也消失了。這些結果表明，通過聯合使用抗生素和EMDR治療，改善PANDAS患者的治療結果的可能性。

與鏈球菌相關的兒童自身免疫性神經精神障礙(PANDAS)是一種以急性發作的強迫症(OCD)和/或抽搐為特征的疾病，經常伴有注意缺陷/多動、分離焦慮、對立行為和情緒不穩定[1］．這通常伴有人格改變、認知障礙、運動異常、感覺敏感、行為退化，偶爾還伴有精神病[2，3.］．患有抽搐的熊貓患者在家庭和學校受到的影響更大，與學習成績差、寫作受損、視覺和空間記憶受損以及自尊心低有關[4］．假設PANDAS綜合征的發病機製與A群鏈球菌(GAS)通過分子模擬感染有關，鏈球菌抗體針對與GAS類似的表位結構的腦蛋白[5］．PANDAS綜合征在免疫學上與Sydenham’s chorea (SC)有相似之處，後者是一種典型的感染引發的自身免疫性疾病，也表現為強迫症的高度共病[1］．然而，與SC不同，PANDAS中自身抗體介導反應的證據還不太確鑿[6，7］．一種新的不依賴於GAS的急性起病神經精神症狀被稱為“兒科急性起病神經精神綜合征”(PANS) [8］．鑒於顯著的表型和長期神經精神後遺症的可能性，pan可能代表了一種自身免疫性腦病的亞型，主要影響精神症狀域，而不是其他腦病典型的神經症狀域[9，10］．

根據最新的指引[11]，可選擇的循證治療方法包括認知行為療法(CBT)、家長訓練和藥物治療。一項有家庭參與的強化認知行為治療的小型研究發現，熊貓患者的強迫症症狀在急性發作期間有所改善，即使複發後這些益處仍然存在[12］．家長管理技術(PMT)的應用包括:鼓勵家庭不要參與與孩子的回避和儀式行為相關的行為，積極強化期望的行為，建立明確的限製、期望和後果，並創造獎勵。當pan患者不準備或不願意使用CBT時，家長管理技術尤其有用[13］．

眼動脫敏和再處理(EMDR)療法已被用於治療與創傷後應激障礙(PTSD)相關的各種精神障礙，但從未用於熊貓綜合征患者。EMDR可以被認為是一種專注於信息如何存儲在記憶中的心理治療方法。眼動脫敏和再處理(EMDR)是一種經經驗驗證的心理治療方法，醫務人員可采用該方法治療心理創傷和其他負麵生活經曆的後遺症。它能夠迅速治療這些不良經曆的未加工記憶，這對醫學界有著重要的意義，因為它們似乎是一係列臨床症狀的基礎。EMDR的臨床應用包括影響患者和家庭成員的各種各樣的心理問題，以及壓力誘發的生理障礙。EMDR治療是一種由標準化方案和程序組成的八階段治療方法。八個階段和三管齊下的方案促進了對臨床圖像、病人準備和a)為病理奠定基礎的過去事件、b)當前令人不安的情況和c)未來挑戰的綜合評估。在再處理階段使用的組件之一是由雙側眼球運動、輕拍或音調形式的雙重注意刺激組成。這些考慮背後的解釋模型是自適應信息處理模型(AIP)，該模型之前的存儲功能不正常，沒有在更廣泛的自適應網絡中進行適當的同化[14］．(AIP)模型假設，除了器官缺陷、毒性或損傷引起的症狀外，精神健康障礙的主要基礎是早期生活經曆的未加工記憶。然而，正如AIP模型所表明的那樣，廣泛的不良生活經曆也可以以功能失調的方式存儲，這為包括消極情感、認知和軀體反應在內的多種症狀提供了基礎。在標準的三管齊下的EMDR治療方案中充分處理這些被訪問的記憶，帶來適應性的解決和功能。據推測，加工的目標經驗轉移他們從內隱和情景。

記憶到顯式和語義記憶係統。最初經曆的負麵情緒、身體感覺和信念會隨著目標記憶與更多適應性信息的整合而改變。有用的東西是通過適當的情感、軀體和認知伴隨物來學習和儲存的。因此，令人不安的生活經曆成為力量和恢複力的來源[14］．

根據這個模型，積極和消極的歸因是由記憶中儲存的經驗推動的;人格特征被認為是基於儲存經驗的特征反應;那些在本質上不完全是有機的症狀都是基於這些儲存的經驗。EMDR著眼於現在而不是過去。對記憶的處理是由患者聯想網絡中物理存在的材料觸發的，這一過程有利於發展新的、更具有適應性的網絡，將功能失調的存儲材料連接到患者當前的積極和適應性網絡[14］．

在此，我們報告了一例患者的熊貓誰顯示了明顯減少抽搐和強迫症行為EMDR治療後。

一名11歲男孩引起我們的注意，表現為急性發作的簡單和複雜的運動抽搐、口腔抽搐、強迫和強迫(害怕汙染、侵略行為、迷信、重複強迫、宗教強迫等)、易怒和焦慮。同時還觀察到書寫能力下降(微寫症)。

這名男孩在懷孕期間平安無事地足月出生，並在正常年齡達到發育裏程碑。出生體重為3.200 g，情緒和社交發育正常。在6歲時，父母注意到輕微的抽動障礙，然後慢慢消失。

家族史:父親童年有強迫症、抽搐，母親有甲狀腺癌、橋本甲狀腺炎、抑鬱症。

男孩患複發性家族鏈球菌感染，也被診斷為乳糜瀉。

由於抗鏈球菌(ASO) (650 UI nv 0-200)和抗dna酶滴度(950 UI nv 0-300)升高，再加上運動時鏈球菌感染拭子試驗陽性，加上臨床表現突然出現，診斷為PANDAS綜合征。該男孩接受抗生素治療(口服阿莫西林)，隨後使用青黴素預防(每21天120萬UI)。2016年至2017年，患者接受預防性治療，並於2016年行腺扁桃體切除術。患者的臨床情況穩定，根據複發緩解的過程略有改善。

在觀察期間，該男孩沒有表現出完全緩解的症狀，在感染期間惡化，有時與鏈球菌感染拭子試驗陽性相關;ASO和antiDNAse滴度仍然升高(分別為530 UI和900 UI)。

該男孩接受了完整的神經心理評估，包括兒童行為檢查表(CBCL)(6-18歲)，Conners的父母評定量表(長版本)(CPRS-R:L)耶魯全球抽動嚴重程度量表(YGTSS)和兒童耶魯-布朗癡迷和強迫量表(CY-BOCS)。

腦電圖和MRI掃描結果正常，基底節未見改變，皮質結構正常。

由於青黴素預防反應差，父母和孩子進行PMT，隨後進行個別套EMDR。

EDMR的研究最初專注於與抽搐相關的急性發作。資源的配置有利於從外部重點向內部重點的轉變，並創造了比以前更具有適應性的新的應對戰略。

EDMR治療前對患兒進行YGTSS和CY-BOCS評估，隨訪6個月後再次進行同樣的量表檢查。分數如表所示1．

經過治療，男孩在運動和聲帶抽動方麵有了很大的改善，此外，強迫症和強迫行為也顯著減少。目前隨訪2年，已完成EMDR治療，臨床情況有較大改善。沒有更多的抽搐或強迫障礙被注意到。他目前沒有接受預防性治療。ASO和antiDNAse滴度均在正常範圍內。

眼動脫敏和再處理治療(EMDR)方案

在本案例中，提出了EMDR治療，目的是改變患者的不良經曆和改善他的應對策略。

EMDR程序包括八個階段。這八個階段包括:

• 階段1 -曆史以:獲取背景資料，確定EMDR治療的適用性。

• 根據標準化的三管齊下方案，從客戶生活事件中確定處理目標;

• 階段2 -準備:為目標的EMDR處理準備合適的客戶;

• 階段3 -評估:通過刺激記憶的主要方麵來訪問EMDR處理的目標;

• 階段4 -脫敏療法:處理經驗走向一個適應的解決(沒有痛苦);

• 期5 -安裝:增加與積極認知網絡的聯係;

• 階段6 -身體掃描:完成與目標相關的任何殘餘擾動的處理;

• 期7 -關閉:確保客戶端在EMDR會話完成和會話之間的穩定性;

• 期8 -重新評估:確保治療結果的維持和病人的穩定性。夏皮羅(2014)。

在記錄病人的病史、解釋EMDR和識別最令人痛苦的癲癇發作相關記憶(即目標選擇)後，對目標圖像進行連續處理。治療師要求患者記住幹擾目標記憶和與之相關的方麵，同時執行治療師介紹的幹擾性任務。孩子被要求跟隨治療師的手指，以大約每秒兩次刺激的速度做出大約30秒的跳視動作。如果眼睛運動有問題，可以使用聽覺雙側刺激或觸覺刺激。然後要求孩子簡短地報告他們想到的東西(聯想)。這個過程一直重複，直到最初的目標不再幹擾，並且關於創傷的功能失調認知已經恢複正常[15］．

在完成這八個階段後，我們繼續安裝資源和未來模型，患者被要求將自己投射到未來有問題的情況中，並想象使用安裝的新資源。

家長管理培訓(PMT)

家長管理培訓是以家長為中心的培訓和信息課程(培訓)。近年來，我們關於發育過程中行為障礙的臨床知識有所增加，幹預措施也逐漸轉向綜合臨床幹預，將家長作為治療的積極部分。家長培訓旨在通過適當的培訓和培訓程序建立家長的積極合作關係。它以社會學習理論為基礎，用於治療行為障礙或注意缺陷多動障礙的不合作、對立的兒童[16］．目前，PMT被認為是在兒童發育過程中可以應用的大量治療方法之一。

家長培訓適用於所有情況下，父母必須麵對教育任務的問題兒童。幹預的總體目標包括向父母介紹疾病的表現、症狀以及維持這些症狀的惡性循環，從而促進對診斷的接受以及父母和孩子之間的合作。

通過教授行為功能分析的教育方法，對家長進行培訓，以便提高最適合兒童的教育技能。目的是改善家庭溝通的方式，特別是父母和孩子之間的溝通方式。

據我們所知，EMDR治療用於兒童和青少年，而從未用於PANDAS/PANS綜合征患者[17］．

在我們的患者中，EMDR明顯降低了抽動的總嚴重程度和YGTSS總評分，以及嚴重程度分級，如表所示1．同時，通過CY-BOCS評估，患者的強迫和強迫行為以及嚴重程度都有明顯的下降(表1)．特別是強迫症評分從12分降至8分，強迫症完全消失(5分降至0分)。隨訪6個月，患者臨床狀況穩定良好。

EMDR如何起作用的一個假設是基於ACE的概念，它代表了兒童消極經曆的數量。認知和神經科學研究人員已經研究了可能解釋ACE對成人健康造成負麵影響的機製[18童年不良經曆可改變神經網絡的結構發展和神經內分泌係統的生物化學[19]，可能會對身體造成長期影響，包括加速疾病和衰老的進程，以及損害免疫係統[20.］．這些應激反應的介質促進了急性應激後的適應，也導致了適應超負荷，即“壓力過大”導致的身體和大腦的損耗。這一概念框架產生了一種需要，即確定如何提高對壓力源的適應性反應的效率，同時最小化同一係統的過度活動，因為這種過度活動導致了現代生活中的許多常見疾病。通過強調身體在應對壓力時的保護作用和破壞作用，這個框架也有助於揭開壓力生物學的神秘麵紗。21］．

在本案例中，在診斷為PANDAS/PANS後，男孩長期受到父母對簡單行為的過度控製，限製了男孩的自然活動(玩耍、吃飯等)。這種情況可能描述了一種情感虐待或適應性不良反應，它被定義為兒童的父母或照顧者的非偶然的語言或象征行為，導致或有可能對兒童造成重大的心理傷害。在我們的病人中，這種情況可能被認為是不良的童年經曆。

另一方麵，症狀惡化的不可預測性質導致了外部位點的增加和在控製兒童症狀方麵的自我效能感的降低。父母可能會表現出過度保護和控製孩子的行為，減少自主性，增加內部不適的感覺。PMT可能獲得了一種更靈活的教育方式，這也可能反映在抽搐的減少上。

已經證明，長期的壓力可能會刺激我們的激素交感係統，導致皮質醇升高，隨後炎症細胞因子升高[22］．在熊貓的動物模型中，白細胞介素17的升高已經被報道，強調了它作為生物標誌物和新療法的潛在靶點的潛在用途。這一觀察結果引發了EMDR治療可能在這類神經炎症的調節中發揮作用的猜測。

在我們的患者中，青黴素和扁桃體切除術的治療使用也如先前所示，沒有明確的結果[23］．

家長管理培訓可能是一個有價值的工具，幫助有神經精神疾病的兒童的父母和熊貓患者的父母。有人假設，這種方法也可以應用於麵臨壓力和困難的家庭狀況的父母。在我們的案例中，PMT似乎幫助父母避免了可能會加劇患者抽搐和強迫症的緊張情況。

我們的結果表明，EMDR可能用於PANDAS/PANS綜合征患者，以及PMT患者。有必要進一步研究這些療法在更大人群中的應用。

在研究過程中產生或分析的所有數據都包含在本文發表的文章中。

麻生太郎:

Antistreptococcal

開始(6 - 18年):

兒童行為檢查表

認知行為療法:

認知行為療法

CPRS-R:李:

康納斯的家長評價量表長版本

CY-BOCS:

兒童耶魯-布朗執念與強迫量表

此種療法治療:

眼動脫敏和再加工

氣體:

A組鏈球菌

強迫症:

強迫症

熊貓:

鏈球菌相關的兒童自身免疫性神經精神疾病

鍋:

小兒急性起病神經精神綜合征

PMT:

家長管理培訓

YGTSS:

耶魯大學全球抽搐嚴重程度量表

不適用

不適用

作者和聯係

1. 羅馬大學兒科，兒童神經病學科，意大利羅馬，00161

   Cristiana A. Guido & Alberto Spalice

2. 羅馬Sapienza大學兒科，00161，意大利羅馬

   安娜·瑪麗亞·齊卡裏和瑪齊婭·杜絲

貢獻

CAG和AS共同撰寫稿件，CAG撰寫案例報告。AMZ修訂了文獻，MD監督了草案。所有作者閱讀並批準最終稿。

相應的作者

對應到阿爾貝托Spalice．

倫理認可和同意參與

從家長處獲得書麵的知情同意以發表此病例報告。

同意出版

獲得

相互競爭的利益

作者聲明他們沒有競爭利益。

出版商的注意

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