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小兒耳源性腦靜脈竇血栓形成1例並文獻複習

beplay怎么下载安装體積46文章編號:122（2020）引用這篇文章

摘要

背景

小兒腦靜脈竇血栓形成是急性乳突炎的一種罕見但可能致命的並發症，乳突炎是最常見的兒科傳染病之一。由於其微妙的臨床表現，懷疑是必要的及時診斷和適當的處理。不幸的是，目前還沒有標準的治療方案。為了探討其可能的臨床表現、微生物學和治療方法，我們在此報告一例兒童耳源性腦靜脈竇血栓形成的病例，並從2011年開始進行文獻回顧。

案例展示

該兒童為10個月大的男性，臨床表現為右側急性中耳炎和乳突炎。腦部電腦斷層掃描發現右乙狀結腸和橫竇血栓形成，以及骨膜下膿腫。梭菌屬necrophorum和嗜血杆菌Influentiae在培養取樣中檢測。多學科結合的醫學和外科治療使病人完全康複。

結論

腦靜脈竇血栓形成是急性中耳炎和乳突炎的一種罕見但嚴重的並發症。這種病理條件的管理總是具有挑戰性的，經常需要跨學科的方法。目前的治療方案包括藥物和手術治療相結合。以患者為中心的方法應該指導時機和治療管理。

背景

急性中耳炎(AOM)是兒科年齡組中最常見的傳染病之一，3歲以下兒童中至少有60%至少發作過一次，約24%發作過三次或三次以上[1］．

最常見的AOM並發症是急性乳突炎(AM);更嚴重的並發症，如麵癱、腦膜炎、骨膜下、硬膜外或腦內仍有可能發生，盡管罕見[2］．

腦靜脈竇血栓形成(CVST)是AM可能的嚴重並發症，估計發生率為0-2.7% [3.］．它與神經係統後遺症有關，如果不及時診斷和治療，可能會致命[4］．然而，具體的治療方法仍有爭議。5，6］．

案例展示

一名原本健康的10個月大患者，因發燒、煩躁、右耳漏，持續2天，入院前數小時加重，就診於我院兒科急症科。臨床檢查顯示右耳漏伴耳廓外翻、耳後腫脹、皮膚發紅、壓痛和觸診乳突區疼痛。未發現神經損傷或腦膜受累的征象。實驗室檢查顯示白細胞計數11,860/mmc，中性粒細胞占優勢，c反應蛋白(CRP)升高15,76 mg/dl(正常值< 0.5 mg/dl)。血液細菌培養結果為陰性。患者立即開始使用頭孢曲鬆(100 mg/kg/天)，然而，第二天局部臨床客觀性惡化，促使其更換為美羅培南(100 mg/kg/天)和萬古黴素(40 mg/kg/天)的組合。頭部對比增強(CE)計算機斷層掃描(CT)顯示雙側乳突炎伴右側相鄰軟組織腫脹，多發膿腫，右側乙狀竇和右側橫竇遠端部分血栓形成(圖。1)．患者行右側管壁上(CWU)乳突切除術，皮質骨骨化用於竇管管理，右側mymytomy並放置通氣管。

圖1
圖1

一個對比前CT骨窗顯示鼓室(箭頭)、乳突(星號)和外耳道(箭頭)完全閉塞，與耳乳突炎相符。b增強CT顯示右側耳周軟組織多發膿腫(箭頭)和右側乙狀竇血栓形成(箭頭)。

全尺寸圖像

膿性引流液細菌培養陽性梭菌屬necrophorum (f)和嗜血杆菌(h)Influentiae對測試的所有抗生素敏感。

術後次日開始靜脈注射皮下低分子肝素(LMWH)，標準劑量100國際單位(IU)/kg，每日2次，治療靜脈竇血栓形成。10天後，在檢測到延長的活化部分凝血活酶時間(aPTT)比為1,66(正常值為0,86-1,2)和次優血清抗Xa因子水平後，低分子肝素的劑量減少到70 IU/kg，每天兩次。

術後3天，持續發熱促使患者進行頭部對比增強磁共振成像(MRI)檢查，確認右側乙狀竇血栓形成、右耳後軟組織炎症和右側顳區厚膜腦膜炎(圖)。2)．

圖2
圖2

一個磁共振靜脈造影顯示右側乙狀竇(箭頭)內無血流相關信號。b增強t1加權序列顯示血栓形成和右側乙狀竇壁增厚(箭頭)，以及(c)右側顳區硬腦膜炎性增厚和對比增強(箭頭)

全尺寸圖像

美羅培南和萬古黴素的抗生素治療共持續了6周，發燒逐漸消退(患者在抗生素治療10天後出現發熱)，一般和局部情況好轉。白細胞計數和c反應蛋白也逐漸恢複正常。術後2周對滲出液進行細菌培養試驗為陰性。

免疫檢測包括免疫球蛋白和IgG亞類、淋巴細胞亞群、補體功能(CH50、AP50)檢測，但無明顯結果。腹部超聲及心髒檢查正常。

患者在住院6周後一般情況良好出院，並接受了6個月的延長抗凝治療。

4個月後的頭部MRI顯示右側橫竇和乙狀竇部分再通，右側乳突炎症外觀輕度改善，右側耳前軟組織增強。

6個月後，MRI顯示乳突炎完全緩解，無軟組織受累，靜脈竇血栓進一步改善。

討論和結論

耳源性CVST在小兒年齡組中是一種罕見的疾病，但死亡率很高(5-10%)，如果不及時診斷和治療，可能與嚴重的臨床疾病有關[7］．然而，如何控製這種疾病仍是一個有爭議的問題。為了更好地討論可能的臨床表現、發病機製、診斷和治療，我們對2011年以來發表的兒童耳源性CVST病例進行了文獻綜述。一些這樣的研究已經發表1總結了它們的主要特點。不同的因素有助於耳源性CVST的發展。例如，乙狀竇與乳突的鄰近使鄰近炎症激活血小板和纖維蛋白，可能導致壁血栓[25］．隨後，血栓可能延伸到鄰近的硬腦膜靜脈竇(橫、下、上岩)和頸內靜脈(IJV)。硬腦膜靜脈竇血栓形成也可能導致腦脊液重吸收減少，這可能導致顱內壓升高，有利於所謂的耳性腦積水[22］．

表1 2011 - 2020年兒童耳源性竇血栓形成報告病例彙總
全尺寸表

AM後耳源性CVST的典型體征和症狀為高度“尖柵”熱、耳痛、耳漏和精神狀態改變[14］．然而，使用抗生素治療急性中耳炎可能導致更隱蔽的表現。我們的文獻綜述結果顯示發熱是發病時最常見的臨床征象之一[5，6，7，11，12，13，14，15，16，17，19，20.，21，23，24]，其次是頭痛[5，6，7，9，10，12，14，15，16，18，19，20.，21，22，23，24]、耳痛及/或耳漏[5，6，7，9，10，11，12，13，14，15，16，17，19，20.，21，22，23，24，惡心及/或嘔吐[5，6，10，12，14，15，16，17，18，22，23，24,嗜睡5，6，7，12，16，頸部僵硬[9，11，12，16，19，21]，以及乳突炎的征狀[9，19，20.，21］．兒童耳源性CVST最常見的神經體征是:乳頭水腫[6，7，8，9，10，11，12，22，23，外展神經麻痹[6，8，9，10，12，13，15，17，21，22],複視[7，19，20.，23，25]，麵神經麻痹[7，22，23，24),癲癇發作(5，8，13],共濟失調[12，16，22],眩暈[9，15，21]、斜視[8］．出現這些體征和症狀的患者應進行影像學檢查以排除或確認耳源性CVST。雖然在診斷耳源性CVST及其並發症時，應首選MRI、磁共振靜脈造影術和靜脈相血管造影術，但也可使用CT掃描[14］．必須排除的顱內並發症有耳部性腦積水[6，8，11，15，24，25，硬膜外膿腫[5，6，7，8，11，12，13，14，15，顱內膿腫[5，12，15，17，19，24]，以及腦膜炎[6，11，24］．應考慮使用MRI，不僅用於診斷，而且用於這些患者的隨訪，因為它可能減少暴露於高劑量電離輻射[14］．

從微生物學的角度來看，大多數兒童耳源性CVST的細菌培養試驗為陰性。當陽性時，最常見的分離細菌表示為釀膿鏈球菌，Streptococcuspneumoniae，金黃色葡萄球菌，h . influentiae和銅綠假單胞菌(詳情請參見表2)．

表2兒童耳源性CVST相關的主要病原體
全尺寸表

在我們的病例中，手術中進行的細菌培養發現h . influentiae和f . necrophorum。後者已在其他3例病例中發現，似乎與更嚴重的病程和骨髓炎有關[13，17］．這與我們的臨床結果一致。f . necrophorum是一種革蘭氏陰性厭氧杆菌，是口腔、胃腸道和女性生殖道的微生物組的一部分[26］．它可引起許多嚴重的頭頸部感染，例如扁桃體周圍膿腫和乳突炎[27］．與耳源性CVST (P< .001)在Coudert等人最近的一項回顧性研究中首次發現。當與來自其他細菌群的CVST進行比較時，同樣的研究表明，在CVST中的兒童梭菌屬組的年齡明顯較年輕(61個月vs 23個月，P< 0.01)，有更嚴重的臨床表現，有更高的CRP和更大的骨膜下膿腫。這些病人一般需要內科和外科聯合治療，並需要較長的住院時間[28］．

一旦耳源性CVST被診斷，經驗性抗生素治療應該開始。如果後來發現了一種特定的病原體，則應使用更特定的抗菌藥物取代最初的治療方法[14］．抗生素治療應該持續多久還不確定。考慮到更積極的臨床表現，建議一個月的抗生素療程梭菌屬感染(28］．

對於耳源性CVST的抗凝治療和手術治療仍然存在爭議。

抗凝可能有助於限製血栓的擴展，促進顱內引流，從而限製顱內壓升高[29］．然而，抗凝可能與嚴重的並發症有關，如出血、藥物相互作用、血小板減少、骨質疏鬆和出血性皮膚壞死[19］．

最近的指南建議用低分子肝素治療CVST患兒[30.，31］．但不同的研究在治療時間、使用何種抗凝劑等方麵仍有不同的抗凝方法。我們選擇低分子肝素的標準劑量為100 IU/kg，每天2次，然後當檢測到aPTT比率延長和血清抗Xa因子水平次優時，降低到70 IU/kg，每天2次。患者給予低分子肝素共6個月。這種抗凝方案與Scorpecci等人最近的一項回顧性研究中提出的方案相似。[9］．作者建議在診斷後立即開始使用低分子肝素進行抗凝治療，對於未實現再通或存在高風險血栓形成的患者應持續2個月或更長時間。此外，作者建議，所有經耳源性CVST診斷的患者都應篩查血栓形成，以評估血栓複發的風險和治療時間[9，32］．盡管如此，血栓性疾病篩查仍然是一個有爭議的問題，因為它很昂貴，而且沒有證據證明它的相關性存在[28］．

從外科角度來看，目前的趨勢是在切除鼻竇壁炎症組織的情況下進行乳突切除術，以根除周肌感染[7，33，34］．為了促進中耳、中耳道和乳突竇的引流和通氣，從而補償膿性積液所產生的壓力，乳突切除術可與鼓膜切開術聯合進行，有或沒有插管[6］．更激進的選擇，如手術鼻竇引流並清除血栓不被常規推薦[11，19］．IJV結紮僅限於持續性敗血症或膿毒性肺栓塞的病例[5］．我們選擇了CWU乳突切除術並引流骨膜下膿腫，mymytomy和放置通氣管。

總之，兒科醫生應該意識到AM的這種嚴重的和潛在的致命的並發症，特別是那些有a的病例f . necrophorum感染。盡管對這些患者的最佳治療方法仍沒有一致的意見，但及時診斷對適當的治療和良好的預後至關重要。

數據和材料的可用性

數據共享不適用於該病例報告，因為在研究期間沒有生成或分析數據集。

縮寫

急性中耳炎:

急性中耳炎

問:

急性乳突炎

CVST:

腦靜脈竇血栓形成

c反應蛋白:

c反應蛋白

CE:

對比度增強

CT:

計算機斷層掃描

華盛頓大學:

管堵塞

F。

梭菌屬

H。

嗜血杆菌

核磁共振成像:

磁共振成像

LMWH:

低分子量肝素

國際單位:

國際單位

aPTT:

激活部分凝血活酶時間

參考文獻

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下載參考

確認

不適用。

資金

該病例報告得到了意大利衛生部的支持(Ricerca Corrente 2019 850/01)。

作者信息

作者和聯係

  1. 意大利米蘭兒童急診科紅十字會Ca ' Granda Ospedale Maggiore Policlinico基金會

    馬西莫·盧卡球

  2. 米蘭大學，意大利米蘭

    Giada Maria di Pietro & Francesco Folino

  3. 意大利米蘭大學耳鼻喉科和頭頸外科及臨床科學和社區衛生係IRCCS Ca’Granda Ospedale Maggiore Policlinico基金會，意大利米蘭

    米歇爾·加夫裏和莎拉·托雷塔

  4. IRCCS Ca’Granda Ospedale Maggiore Policlinico基金會，神經放射科，米蘭，意大利

    喬治•孔蒂

  5. 兒童重症監護病房，意大利米蘭

    Sebastiano Aleo, Samantha Bosis和Paola Marchisio

  6. 意大利米蘭大學病理生理與移植學係

    Paola馬爾基西奧

作者
  1. 馬西莫·盧卡球
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  2. Giada Maria di Pietro
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  4. 莎拉Torretta
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  7. Sebastiano Aleo
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  8. 薩曼莎Bosis
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  9. Paola馬爾基西奧
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貢獻

MLC和GMD進行了文獻綜述並撰寫了第一稿。MG和ST對手稿的準備和患者管理做出了貢獻。GC進行了放射學研究。FF和SA協助撰寫了手稿。SB和PM嚴格地修改了手稿並監督病人的管理。所有的作者都閱讀並認可了手稿的最終版本。

相應的作者

對應到薩曼莎Bosis．

道德聲明

倫理批準和同意參與

不適用，因為這是個案報告。

同意出版

本病例報告的發表獲得了患者父母的書麵知情同意。本雜誌主編可查閱該書麵同意書的副本。

相互競爭的利益

作者聲明他們沒有競爭利益。

額外的信息

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引用這篇文章

卡斯特拉齊，m.l.，迪彼得羅，g.m.，加夫裏，m.l.。et al。小兒耳源性腦靜脈竇血栓形成1例並文獻複習。斜體字J Pediatr46122(2020)。https://doi.org/10.1186/s13052-020-00882-9

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關鍵字

  • 急性中耳炎
  • 急性乳突炎
  • 腦靜脈竇血栓形成
  • 梭菌屬necrophorum
  • 孩子們

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ISSN: 1824 - 7288

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